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Introdução. A hemosiderose superficial do sistema nervoso central (HSSNC) é uma entidade rara, infrequente; é produzida pelos depósitos de hemosiderina nas leptomeninges, o tecido subpial, os nervos cranianos e a medula espinal, secundário a hemorragia crónica, clinicamente silenciosos, no espaço subaracnoideu. A etiologia é idiopática em metade dos casos ou secundária a uma malformação vascular ou outras anomalias estruturais, na bibliografia foram comunicados menos de 100 casos, diagnosticados na maioria das vezes por autópsia. Nessas descrições predominam a ataxia cerebelosa, hipoacusia progressiva, nistagmo, cefaleia recorrente, sinais piramidais, ausência de respostas calóricas e líquido cefalorraquidiano xantocrómico. A ressonância magnética (RM) do cérebro em T2 revela uma hipointensidade no tronco, cerebelo, fissura de Sílvio com atrofia do cerebelo e do tronco. Caso clínico. Homem de 64 anos de idade que apresentou acufenos bilaterais e uma progressiva hipoacusia neurosensorial, que recorreu à consulta por perda de equilíbrio, incontinência urinária e oscilopsia. Os antecedentes pessoais revelaram um episódio de cefaleia insuportável aos 53 anos de idade. O exame neurológico e neuro-otológico foi patológico e a RM do cérebro confirmou o diagnóstico de HSSNC. Conclusões. Desejamos destacar a raridade desta entidade, em particular o predomínio das manifestações neuro-otológicas progressivas e afirmar uma vez mais a importância de realizar estudos por imagens específicas para poder realizar o diagnóstico em vida do doente.
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